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Tumoración laríngea en paciente joven/Laryngeal tumour in young patient.

Oscar Marín

Servicio de Anatomía Patológica
Hospital Pablo Soria
Jujuy

Argentina
Comentado en:
PATOLOGIA
PATOCITO
FOROPAT
 Historia Clínica
Paciente de 21 años con tumor laríngeo, pérdidad de peso, disfagía y biopsias previas con diagnósticos de TBC, Histoplasmosis, Granuloma inespecífico y Granuloma Ulcerado.

21 year-old patient with laryngeal tumour, weight loss, dysphagia and previous biopsies diagnosed as TBC, histoplasmosis, unspecific granuloma and ulcerated granuloma.
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 Iconografía
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CK AE1/AE3.
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CD3.
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CD3.
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CD5.
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CD20.
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Granzime B.
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Perforina.
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TIA-1.
 Comentarios

 

El 12/10/2009 22:14, Isidro Machado dijo:

Granulomatosis linfomatoide (linfoma angiocéntrico B asociado a infeccion por EBV), si tiene antecedentes de biopsias con diagnosticos de TBC , histoplasmosis habria que excluir inmunodeficiencia primaria o secundaria (HIV).

Saludos,

Isidro Machado

 

El 12/10/2009 22:20, Isidro Machado dijo:

diagnóstico diferencial con Granulomatosis de Wegener.

 

El 12/10/2009 22:28, Jorge Mogollón dijo:

Observo un monótono infiltrado linfoide y una hiperplasia pseudoepiteliomatosa focal. No identifico granulomas. Pienso que se trata de un linfoma no Hodgkin y dada la juventud del(¿de la?)paciente hay que descartar un SIDA asociado. La inmunohistoquímica confirmará. Gracias

 

El 12/10/2009 23:16, Patricia Cabaleiro dijo:

Veo una proliferación linfoide de células relativamente pequeñas, con citoplasmas claros, además de infiltrado linfoplasmocitario. Existe "angiocentricidad" aunque no reconozco necrosis. Se impone la inmunomarcación. En primer lugar trataría de descartar un linfoma de células T/NK de tipo nasal, incluiría en el panel CD56 y moléculas citotóxicas.-

 

El 13/10/2009 6:15, Hugo Góngora Jara dijo:

Estimados amigos, vuelvo a este fenomenal foro después de un retiro temporario.

Oscar, nos tenés acostumbrados a un variado tipo de Linfomas, pero esta vez me parece que has tomado otro camino. Sabido es que células gigantes se han descripto en algunos Linfomas y en la Granulomatosis de Wegener, pero en estas fotos no las hay. (en las láminas con diagnóstico previo de TBC las viste?).

Además del "infiltrado linfoide" un poco polimorfo y el "aspecto de angiocentricidad", me llama mucho la atención (sobretodo en la foto 4) el color de la pared de los vasos, que me recuerda a "vasculitis con necrosis fibrinoide". Se destaca la marcada hiperplasia pseudoepiteliomatosa(fotos 1 y 2).

Diagnóstico: Granulomatosis de Wegener e Hiperplasia pseudoepiteliomatosa.

Nota: Antes de emitir el diagnóstico: 1.- Revisaría los vidrios de los diagnósticos previos. 2.- Si a mayor aumento me quedan dudas, recién plantearía el diagnóstico de Linfoma Angiocéntrico u otras variantes y tipificar con IHQ.

Afectuosos saludos desde La Rioja - Argentina.

 

El 13/10/2009 11:40, MAURIZIO SPINELLI - MILANO - ITALIA dijo:

Diagnosi: Granulomatosis de Wegener e Hiperplasia pseudoepiteliomatosa.

Saludos

 

El 13/10/2009 14:33, G. Gherardi and F. Bianchi dijo:

Extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type, seems to be the most likely diagnosis, but we would consider also a laryngeal rhinoscleroma or other infectious processes (MAI). Additional pictures, clinicopathologic correlation and immunohistochemistry are required.

 

El 13/10/2009 15:57, Oscar Marin dijo:

Hola a todos, gracias por su particiación.

En realidad los diagnósticos mencionados no han sido realizados en nuestro hospital. Se trata de información aportada por la familia de en realidad una biopsia de Jujuy y 5 en córdoba con diversos diagnósticos, ninguno de ellos concordante, ninguno de ellos comprobado, ninguno con inmunohistoquímica.

Hizo tratamiento para TBC y para micosis abandonando ambos, hasta que finalmente una biopsia se hizo en nuestro hospital, que es la que Uds están viendo.

Se trata de un paciente masculino que vive en el campo.

 

El 13/10/2009 23:46, Romualdo Correia Lins Filho dijo:

Caros amigos

Julgo ver uma proliferação relativamente monótona (apesar dos linfócitos e plasmócitos)de células de tamanho pequeno a intermediário com citoplasma claro e núcleos irregulares. Há angiocentricidade e não se vê necrose. Portanto, como Patricia também penso em um linfoma de células T/NK do tipo nasal, que pode se associar a hiperplasia pseudoepiteliomatosa.

Saudações a todos

Romualdo

 

El 14/10/2009 12:16, Fidel Fernández dijo:

Vasculitis necrotizante granulomatosa con hiperplasia seudoepiteliomatosa.

Devaney et al (Interpretation of head and neck biopsies in Wegener's granulomatosis. A pathologic study of 126 biopsies in 70 patients. Am J Surg Pathol 1990; 14: 555-64)hacen un estudio detallado de los procesos granulomatosos de la línea media en cabeza y cuello.

Creo que sería interesente disponer de más información para un diagnóstico de certeza, entre otros ANCAs, función renal y pulmonar.

 

El 14/10/2009 18:14, Esther Contreras Valerio dijo:

De acuerdo con los colegas que refieren que no se ven células gigantes que se describen en la granulomatosis de Wegener, y también se han reportados casos con este diagnósticos que forman masas oclusivas en laringe, por lo que considero como primer diagnóstico un Linfoma no Hodgkin de Células T/NK extranodal,es importante la imnunohistoquímica.

Saludos,

Esther.

 

El 15/10/2009 0:42, Oscar Marin dijo:

Les dejo algunos datos que recolectamos:

Paciente con Disnea y Disfonia. Sindrome febril prolongado, pérdida de peso.

Anticuerpos precipitantes negativos para Coccidioides immitis, Paracoccidioides brasilensis, Histoplasma Ag H y Ag M, Aspergillus fumigatus, A. flavous y A. niger.

ANCA- sin evidencias de afección pulmonar ni renal. Esputo negativo para gram y Ziehl-Nielsen-, VDRL-, HIV-, Chagas-.

Hto 37%, Leucocitos 7,800, Polimorfonucleares 51 %, Eosinófilos 2 %, Basófilos 0 %, linfocitos 45 %, Monocitos 2 %.

 

El 15/10/2009 8:11, Jorge Gomila dijo:

Sería interesante ver una coloración de Giemsa en un corte fino, a gran aumento. Hay que descartar una Leishmaniasis cutaneomucosa. No me parece una lesión neoplásica.

 

El 15/10/2009 11:18, Beatriz Di Martino dijo:

Hiperplasia epitelial pseudoepiteliomatosa con microabscesos intraepidérmicos. Corion con proceso inflamatorio mixto (se observan eosinófilos, linfocitos, histiocitos, plasmocitos, etc.).

De acuerdo con el comentario anterior, NO me parece una lesión tumoral.

Descartaría una Leishmaniasis también yo.

IFI para Leishmanias, Montenegro y PCR son necesarias.

 

El 15/10/2009 22:33, Pablo Lespi dijo:

Estimados colegas,

la imagen 6 y 7 me recuerdan a un Linfoma T angiocéntrico/angioinvasor.

Saludos

 

El 16/10/2009 1:11, Hugo Góngora Jara dijo:

Estimados colegas: Los datos clínicos de ANCA negativo, ausencia de afección pulmonar y renal, además de la imagen endoscópica tumoral y la pérdida de peso permiten declinar mi opinión de Granulomatosis de Wegener a favor de un tumor.

Análisis: Revisando nuevamente las imágenes microscópicas: Hay citología polimorfa con células inflamatorias no neoplásicas. Sin tener un mayor aumento, creo ver que no son histiocitos, sino algunas células neoplásicas claras(fig. 7)de núcleos irregulares polimorfos, además de la angiocentricidad.

Diagnóstico: Como Patricia y otros colegas: Linfoma T/NK de tipo nasal.

Oscar seguimos con los Linfomas! Me acuerdo que este tipo de linfomas es frecuente en el Noroeste Argentino(Jujuy y zonas aledañas) a diferencia de otras Provincias de la Argentina por una probable predisposición racial.

Un abrazo a los colegas del foro.

 

El 16/10/2009 1:12, Hugo Góngora Jara dijo:

Estimados colegas: Los datos clínicos de ANCA negativo, ausencia de afección pulmonar y renal, además de la imagen endoscópica tumoral y la pérdida de peso permiten declinar mi opinión de Granulomatosis de Wegener a favor de un tumor.

Análisis: Revisando nuevamente las imágenes microscópicas: Hay citología polimorfa con células inflamatorias no neoplásicas. Sin tener un mayor aumento, creo ver que no son histiocitos, sino algunas células neoplásicas claras(fig. 7)de núcleos irregulares polimorfos, además de la angiocentricidad.

Diagnóstico: Como Patricia y otros colegas: Linfoma T/NK de tipo nasal.

Oscar seguimos con los Linfomas! Me acuerdo que este tipo de linfomas es frecuente en el Noroeste Argentino(Jujuy y zonas aledañas) a diferencia de otras Provincias de la Argentina por una probable predisposición racial.

Un abrazo a los colegas del foro.

 

El 18/10/2009 20:12, Antonio Félix Conde dijo:

Hola a todos/Hi everyone,

Ya tenemos imágenes de inmunohistoquímica de este interesante caso (figuras 8 a 15). Se aceptan nuevos comentarios.

We already have immunohistochemical pictures on this interesting case (figures 8 to 15). New comments are welcome.

Saludos/Regards,

 

El 18/10/2009 20:56, Isidro Machado dijo:

Muy interesante el caso Oscar, la IHQ apoya un Linfoma no Hodgkin angiocéntrico extranodal tipo nasal NK/T al parecer probablemente "primario" de laringe que muchas veces es dificil de diagnosticar pues remeda un cuadro granulomatoso que quiza fue la causa de los diagnósticos anteriores en ese caso, imagino que el índice de proliferación Ki-67 sea elevado y pudiera ayudar en el diagnostico diferencial con procesos inflamatorios/infecciosos. Estos casos generalmente son EBV positivos.

Saludos,

Isidro

 

El 19/10/2009 1:27, Victor Leonel Argueta Sandoval dijo:

Infiltrado neoplásico linfoide.

Diagnóstico: LINFOMA T/NK TIPO NASAL.

 

El 22/10/2009 12:13, Fidel Fernández dijo:

Mientras se confirma el diagnóstico de granulomatosis linfomatoide/linfoma, sugeriría que, aprovechando el próximo control, se repitieran los ANCAs (sobre todo cANCA)....

 

El 23/10/2009 19:16, Hernan Molina Kirsch dijo:

Muy buenas noches a todo los foreros y paso a su rápidamente a emitir mi opinión, anticipándome con felicitar a Oscar Marín por esta magnífica presentación de un caso extremadamente raro que enriquece al foro.

La lesión despliega características morfológicas clásicas de un linfoma asociado a una exagerada hiperplasia pseudoepiteliomatosa, esto último es común de observarse en los linfomas primarios de región nasal NK, cuando contamos para evaluación con tejido viable abundante, situación usualmente rara en estas latitudes. Por las características citológicas de las células linfoides se puede plantear como primera posibilidad diagnóstica un linfoma de células de T o de células del linfocito asesino, y en este momento me parece pertinente definir que en las microfotografías presentadas no se observa a angiocentricidad, más bien angioinvasion (foto 6) dándome la impresión de existir cierto grado de angiodestrucción, mientras que con el fenotipo proporcionado hasta el momento se define con claridad que se trata de un linfoma con componente citotóxico, faltándole únicamente la positividad para CD56 y para su confirmación académica positividad para el virus del Epstein Barr, con lo cual se establecería el diagnóstico de linfoma nasal del linfocito asesino; es pertinente conocer si existen lesiones nasales o en otra en localización anatómica. Este tipo de presentación involucrando la región laringea es extremadamente raro, pero anécdotalmente lo observamos en nuestra zonas de alta incidencia de linfoma nasal (como Jujuy), resaltando el valor de la presentación de este caso por el autor.

Es mi opinión que por las características morfológicas de la lesión no deben incluirse en el diagnóstico diferencial entidades como Granulomatosis de Wegener, por no desplegar caracteristicas de una angeitis granulomatosa, y Rinoescleroma por carecer de las celulas de Mikulics, sin embargo si es pertinente incluirlas desde el punto de vista clínico ya que son enfermedades que pueden producir este tipo de lesiones clinicas.

Saludandolos desde esta montañosa y volcánica tierra chapina, que prontamente contará con la valiosa presencia de algunos de ustedes durante el Congreso de la SLAP.

 

El 25/10/2009 6:44, gilles dijo:

Extiendo mis felicitaciones a Oscar Marín por este extraordinario caso que os ayuda a aprender a todos

 

El 3/11/2009 20:08, Jorge Mogollón dijo:

Dado que en la iconografía disponible no se puede ver ni un solo amastigote, siguiendo la muy útil regla de Santo Tomás, nos quieren mostrar el "nido" que se logró detectar?

Gracias

 

El 4/11/2009 7:17, josemari arrinda yeregui dijo:

El eximio Dr Luna, en uno de los cursos que organizó el DR Ariel Gutierrez en San Sebastian, nos enseño el Teorema de San Andres : lo que parece es !!!

Cosa que en este caso no se cumplíó al menos por lo que nos parecía debe ser que como todas las normas tienen excepciones !!

Y aun más las de la Anatomía Patológica, ahora bien ya me gustaría que aqui, en este caso difícil de laringe se cumpliera la de STO TOMAS : VER Y CREER !!!

 

El 13/11/2009 10:22, Jorge Mogollón dijo:

Permítan, por favor, que insista en ver los amastigotes. Asumo que las 6 biopsias a que se alude son previas al estudio que se publica. ¿Sería posible fotografiar la histología de San Roque?. La única forma de diagnosticar leishmaniasis en la biopsia es viendo el parásito: redondo,4 nm. con núcleo y kinetoplasto ya sea en H&E, en Giemsa o en Brown-Hopps.El severo infiltrado angiocéntrico tan dramáticamente ilustrado,no es característico de inflamación. ¿En ausencia de amastigotes y sin seguimiento del paciente,se intentó cultivar el parásito? Gracias.

 

El 18/11/2009 1:30, Hernan Molina Kirsch dijo:

Este es un caso exótico independiente del cuestionamiento del diagnostico final. Es necesario complementarlo con las micros que muestren los bichos, pero aun sin ellas me parece un diagnostico confiable proviniendo del autor. Como fui uno de los consultados por la vía cibernauta emitiré mi juicio acerca de la necesidad del estudio del Eber, el cual nunca nos fue reportado, y desconozco si se efectuó. En el caso que fuese positivo ¿tendríamos un caso de Leishmaniasis asociado a Linfoma Nasal?

Se les agradece por este magnifico caso que cumplió con el objetivo de mantener nuestros intelectos con vida.

Desde esta protuberancia mesoamericana del norte, post SLAP.

 

El 18/11/2009 13:10, Jorge Mogollón dijo:

Lo didáctico del caso es que 5 diagnósticos anteriores se orientaron hacia un proceso inflamatorio granulomatoso; sólo en la última biopsia se desorienta(?) hacia neoplasia.Con razón me enseñó el profesor Jaeschke que el mejor servicio que un patólogo le hace a un paciente es revisar las biopsias previas, sin importar la jerarquía del observador anterior. Todos somos falibles,lamentablemente.A través de "Google" encontré dos referencias recientes que me permito recomendar, particularmente por las fotos de los amastigotes, definitivamente ausentes en este caso.

1)Berchid Debdi,M.et al. Leishmaniasis laríngea.Semergen 2008;34:(8)425.

2) Kumar B.et al.Laringeal leishmaniasis. Indian Journal of Pathology and Microbiology.2009;52:62-64

 

El 18/11/2009 16:03, Jorge Mogollón dijo:

Muchas gracias al Dr.Marín, que ha enviado a mi correo electrónico las fotos de los amastigotes en H&E. Ya lo dijo Whartin:"se yerra más por no mirar que por no saber". Gracias

 

El 18/11/2009 16:49, Oscar Marin dijo:

En realidad en su momento yo hice el razonamiento opuesto, dado que la mayoría de Linfomas NK que hemos visto, tenían varias biopsias previas con diagnósticos "inflamatorios", la existencia de estos no hacía otra cosa que sospechar un NK, sino no tendría tantas biopsias.

Inclusive ese misma semana teniamos un caso de NK con 4 biopsias previas con diagnósticos inflamatorios e inespecíficos.

No revisamos las biopsias anteriores, por que no eran nuestras y el dato surgió de la familia que trajo las fotocopias de los DX, no se pudo conseguir que nadie aportara tacos o preparados.

Los Amastigotes estaban presentes, si bien fue dificultoso hallarlos, ya que era un nido en un fragmento de una de las 4 biopsias enviadas.

La biopsia que se realiza posteriormente en Córdoba, según comentó quien la diagnosticó un elevado número de amastigotes, que si mal no recuerdo, también en médula ósea. Luego de 1 mes de corticoides fué mas fácil la identificación de estos.

 

El 19/11/2009 7:20, josemari arrinda yeregui dijo:

Así da gusto con todas estas explicaciones, el caso queda más claro para todos, y además es como más aprendemos viendo todo y opinando sin miedo a errar.

"Lo que no pensamos nunca lo diagnosticamos!!

Aunque conozcamos las entidades, no todas,si no pensamos en ellas, mal vamos !!!

Si a esto le añadimos el acertadísmo comentario del DR Warthin . "Se yerra más por no mirar que por no pensar".

O como dice el saber popular : "el que no mira es como el que no ve..."

las cosas estan más claras !!

 

El 19/11/2009 7:21, josemari arrinda yeregui dijo:

Así da gusto con todas estas explicaciones, el caso queda más claro para todos, y además es como más aprendemos viendo todo y opinando sin miedo a errar.

"Lo que no pensamos nunca lo diagnosticamos!!

Aunque conozcamos las entidades, no todas,si no pensamos en ellas, mal vamos !!!

Si a esto le añadimos el acertadísmo comentario del DR Warthin . "Se yerra más por no mirar que por no pensar".

O como dice el saber popular : "el que no mira es como el que no ve..."

las cosas estan más claras !!

Hacer un comentario a este caso
 Diagnóstico
LEISHMANIASIS LARINGEA/LARYNGEAL LEISHMANIASIS.
 Comentario del Autor
El caso presentado fue un verdadero rompecabezas para nosotros, el paciente tenía el siguiente informe de ORL: Lesión tumoral “granulomatosa” de Epiglotis y Laringe, falsas cuerdas vocales muy agrandadas. Tumor de bordes irregulares sobre cuerdas vocales verdaderas.
Además tenía las siguientes biopsias:
1). Hospital San Roque-Jujuy. Leishmaniasis vs histoplasmosis.
2). Laboratorio privado de Jujuy: Histoplasmosis.
3). Hospital Córdoba: Lesión granulomatosa compatible con TBC.
4) Hospital Córdoba: Inflamación Crónica y Aguda Ulcerada.
5) Hospital Córdoba: Inflamación Crónica inespecífica y hemorragia.
6) Hospital Pablo Soria-Jujuy: Tejido escamoso sin particularidades.

Tratado con: 10 meses de Tx. Antituberculoso. Tuberculostaticos en la ciudad de córdoba y Tratamiento para Histoplasmosis: Anfotericina-B 50 mg/d.
Con estos antecedentes nosotros recibimos 4 biopsias: 1) Epiglotis. 2) Aritenoides Izquierdo. 3) Aritenoides Derecho. 4) Banda Izquierda.
En el estudio morfológico se observada cierta angioinvasion, degeneración o necrosis fibrinoide vascular y aunque no se observe en las fotos existía necrosis, inclusive con celularidad blástica viable entremezclada. No se observaban microorganismos y solicitamos estudio de ANCA y micológicos negativos.
Con este cuadro pensamos en un Linfoma T/NK tipo nasal y solicitamos inmunohistoquímica. La expresión de CD3 en la mayoría de las células acompañaba esa presunción aún con CD56 negativo. Citoqueratina mostraba destrucción epitelial, los linfocitos B escasos, CD5-, moléculas citotóxicas positivas, todo era un “festival” de inmunohistoquímica.
En realidad en una de las biopsias había celularidad linfoplasmocitaria superficial y células T en profundidad, interpretado esto como un linfoma T con células B reactivas acompañantes. Repetimos CD56 que resultó positivo esta vez y positivo LMP-1 lo cual parecía cerrar el caso, pero la tinción en ambas era “dudosa” (algo no andaba bien). Un tercer CD56 dio negativo con tinción positiva en filetes nerviosos.
Consulte fotográficamente con algunos amigos del foro y concordaban con la opinión de linfoma T/NK. Envié los tacos a interconsulta a The Cancer Institute- Tokyo, donde 2 hematopatólogos a pesar de ser CD56 negativo, también pensaban en un linfoma NK.
Antes de enviar el taco que ya estaba muy desgastado, le pregunté al paciente si para mayor seguridad no se animaba a una nueva biopsia y dijo que no que solo si el material resultaba insuficiente lo haría.
Sin embargo dos días después el paciente estaba en córdoba y se hacía una nueva biopsia (la 8va si no me equivoco) que se informa como VINCULABLE A LEISHMANIASIS y se describía una elevada cantidad de amastigotes.
Revisando nuestro caso, en un nuevo corte de la muestra número 3, encontramos finalmente un pequeño “nido” de Leishmania.
Durante el mes que tardamos en estudiarlo el paciente era medicado con corticoides a diario por que con ello lograba respirar y supongo eso reactivó la infección. En Jujuy supuestamente Leishmaniasis ha sido erradicada y desde hacía 4 años no se registraban casos. Por lo que dado que tenía biopsias desde hacía 4 años, supongo que debe considerarse como un caso “viejo”.
Siempre me había intrigado la similitud entre casos de Leishmaniasis cutánea y linfomas NK, pero nunca había tenido IHQ sobre casos de Leishmania y nunca tuvimos un simulador tan bueno como este caso. Aunque vimos casos de linfomas NK con prueba cutánea positiva para Leishmania y casos de linfomas NK en pacientes con Leishmaniasis. Años atrás en un estudio sobre 300 casos de Leishmaniasis de la zona endémica que tenía Jujuy, solo en 37 % de los casos pudimos encontrar amastigotes. Y en una revisión de casos de Leishmania sin amastigotes pudimos identificar varios linfomas T/NK “escondidos bajo ese diagnóstico. También revisamos autopsias de supuestas muertes por Leishmaniasis y resultaron linfomas T/NK. Hasta que llegó este caso que fue la otra cara de la moneda.
En resumen fue un duro golpe admitir que se trataba de una Leishmaniasis y tanto linfomas T/NK como Leishmania son raros en Laringe y ambos producen lesiones “granulomatosas”, como lesiones histológicas bastante similares por lo que le diagnóstico diferencial ante la no identificación de parásitos y con una inmunohistoquímica “traicionera” equivocamos el diagnóstico. Lo extraño fue la expresión de moléculas citotóxicas que causaron más confusión aún, por lo que pendiente esta un estudio de estos marcadores sobre casos de Leishmania para determinar si los linfocitos reactivos de esta patología son linfocitos citotóxicos.
De todos modos nunca supimos nada mas del paciente y cierta duda nos queda de que evolución habrá tenido el caso…..

Enseñanzas? El tiempo dirá. Al menos como vemos la inmunohistoquímica no resuelve todo. Una tendencia actual es parece tal cosa pidamos IHQ, sin embargo, la morfología y los datos clínicos siguen teniendo un valor fundamental.

Gracias por participar en el caso y felicitaciones a quienes vieron una Leishmaniasis donde muchos vimos un linfoma.
 Bibliografía
1. Juan C. Tardío, Amalia Moreno, Cecilia Pérez, José Ángel Hernández-Rivas, Montserrat López-Carreira. Primary laryngeal T/NK-cell lymphoma, nasal-type: an unusual location for an aggressive subtype of extranodal lymphoma. Eur Arch Otorhinolaryngol 2008; 265: 705–8

2. E. Bodet, L. Andreu, A. Ruiz Giner, JC. Fortuny, V. Palomar, Leishmaniasis laríngea: presentación de dos casos clínicos. ORL-DIPS 2002; 29: 131-4.
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Última Modificación: 2009/11/19 07:21:41 GMT

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